Menière’s disease and vestibular migraine in a patient with temporomandibular disorder: a case report
Case Report

颞下颌关节紊乱患者的梅尼埃病和前庭性偏头痛：病例报告

Stefania Brazzoli1, Amit Wadke1, Mythili Kalladka1, Noboru Noma2, Maryam Altuhafy1, Junad Khan1^

1Eastman Institute for Oral Health, Center of Orofacial Pain and Temporomandibular Joint Disorders, Rochester, NY, USA; 2Department of Oral Diagnosis, Nihon University, Tokyo, Japan

Contributions: (I) Conception and design: J Khan, S Brazzoli, A Wadke, M Kalladka, N Noma; (II) Administrative support: J Khan; (III) Provision of study materials or patients: A Wadke, S Brazzoli, J Khan; (IV) Collection and assembly of data: A Wadke, N Noma, J Khan, M Kalladka, M Altuhafy; (V) Data analysis and interpretation: J Khan, M Altuhafy, M Kalladka, N Noma; (VI) Manuscript writing: All authors; (VII) Final approval of manuscript: All authors.

^ORCID: 0000-0002-3107-6118.

Correspondence to: Junad Khan, Associate Professor, BDS, MSD, MPH, PhD. Program Director, Eastman Institute for Oral Health, Orofacial Pain and Temporomandibular Joint Disorders, 625 Elmwood Ave., Rochester, NY 14620, USA. Email: Junad_khan@urmc.rochester.edu.

背景：很多慢性疾病都可能会对颅颌面部产生影响，其中有几种疾病在临床上较为罕见，这些疾病的临床表现相互重叠，常常成为医生在明确诊断时的挑战。因此，多学科的诊疗方法，尤其是口腔科的诊断性治疗，对这些疾病的治疗产生了越来越重要的作用。

病例描述：一名18岁的高加索地区男性于2021年3月27日就诊，主诉为耳前区疼痛，伴有眩晕、头晕、耳鸣、头痛症状，近期出现了听力下降，并在口腔科门诊接受了评估。医生对患者进行了体格检查，并建议进行进一步的检查（影像学及实验室检查）。在神经科医生和耳鼻喉科医生进行会诊后，初步诊断为梅尼埃病（MD）、前庭性偏头痛（VM）和颞下颌关节紊乱（TMD）。对于该患者的治疗采取多学科诊疗方案，包括用普萘洛尔对MD和VM进行预防性药物治疗；行前庭康复治疗以改善前庭功能障碍；进行行为矫正，由心理医生进行认知行为治疗以应对耳鸣和一般心理困扰；最后建议针对TMD进行咬合器、物理治疗和扳机点注射。在三个月的随访中，患者自述病情得到了显著改善。据笔者所知，这是第一例伴有VM和TMD的MD病例。目前还没有发表其他具有类似特征的病例报告。

结论：据笔者所知，这是一例罕见的伴有VM和TMD的MD病例。该病例报告中的复杂症状表明了口腔颌面部疼痛专家在口腔颌部疼痛疾病的诊断、管理和治疗中的重要性。

关键词：梅尼埃病（MD）；前庭性偏头痛（VM）；颞颌关节紊乱（TMD）；病例报告

Received: 06 April 2022; Accepted: 24 October 2022; Published: 30 December 2022.

doi: 10.21037/joma-22-15

简介

颅颌面部具有解剖结构复杂的特点，该部位也是最常见的急性和慢性疼痛的来源。不同疾病往往表现出共通症状。考虑到在头颈部观察到的广泛和重叠的临床表现，采取多学科诊疗至关重要。下面报告的病例症状复杂，患者的症状和体征提示其可能患有梅尼埃病（MD）、前庭性偏头痛（VM）和颞下颌关节紊乱（TMD）。MD是一种内耳疾病，目前该病的病因尚不明确，其特点是自发的发作性眩晕、波动性听力损失、耳鸣、耳闷胀感、突然跌倒而不丧失意识、步态异常、站姿不稳和恶心。最近的研究显示，越来越多的证据表明，MD和VM之间有重叠的特征[1]。VM是一种符合偏头痛诊断标准的原发性头痛，与自发性眩晕相关。此外，众所周知，TMD是偏头痛等原发性头痛的合并症。然而，与TMD相关的MD和VM的病例还没有被报道。在此，我们描述了一例可能与TMD相关的MD和VM的病例。我们根据CARE报告清单（可在https://joma.amegroups.com/article/view/10.21037/joma-22-15/rc获取）介绍以下病例。

病例介绍

患者为高加索地区男性，18岁，在伊斯曼口腔健康研究所的口腔颌面部疼痛诊所接受评估，主诉为耳前疼痛，伴有眩晕、头晕、耳鸣和头痛。患者诉初次眩晕发作是在童年时期，时值7岁。患者否认既往外伤史。前庭功能障碍的发作与耳鸣、耳内闷胀、头晕、旋转和漂浮感（主要指向右侧）有关，伴有失衡感、恶心及偶发性呕吐。

前庭症状通常持续数分钟至数小时，每天发生多次。在患者就诊前一个月出现右耳听力下降。前庭症状可在无明显诱发因素下自发发作，也可在某些生理活动或日常活动后发作。在进行分散注意力的活动时，如低强度运动或入睡后，上述前庭症状偶尔能够减轻。相反，在剧烈运动、寒冷、运动和旋转头部后，眩晕症状可能会加重。

患者报告了与前庭功能障碍有关的轻度疼痛，疼痛范围主要涉及双侧颞下颌关节（TMJ）周围区域，疼痛一般持续时间为30分钟，每隔一天发作一次。患者报告称，这种不适感的强度和频率都在增加，并导致颞下颌关节的生理活动范围受到限制。疼痛的性质为“酸痛”。疼痛随着颞下颌关节的活动而加重，避免这种活动可以减轻疼痛。患者自15岁起每天都出现头痛症状，疼痛范围主要为双侧颞区，疼痛强度为轻中度，疼痛的性质为搏动性疼痛。畏光和畏声均与头痛有关。当出现前庭症状时，患者也会出现恶心和呕吐，并伴有头痛。然而，偏头痛和眩晕两种症状一般不会同时出现。压力和身体活动会加重疼痛，而服用非甾体抗炎药（NSAID）和睡眠可以缓解疼痛。

我们进行了全面的口内外和颅神经相关的体格检查。检查时，患者出现了旋转性眩晕、头晕、耳鸣、视力模糊、言语不清、肌肉运动协调性差、姿势和步态不良等表现。还注意到瞳孔收缩亢进和对光放大。对患者进行颞下颌关节检查时，触诊咀嚼肌诱发双侧颞下颌关节疼痛及弹响，并伴发肌筋膜疼痛及牵涉痛。通过触诊深咬肌，再现了熟悉的轻微耳周疼痛。此外，患者还存在磨牙症的迹象，如白斑、舌头压痕和前牙磨损等。

患者被诊断为可能患有双侧关节盘移位，伴有退行性病变、关节痛、肌筋膜疼痛及牵涉痛。根据MD和VM的诊断标准[2,3]，怀疑MD与VM有关。患者报告了持续20分钟以上的自发性眩晕发作，伴有波动性听力损失。值得注意的是，在症状描述中，患者将眩晕的感觉描述为“旋转”，这可归因于MD，也是瞳孔过度活动的病理征兆。

本次治疗采用多学科诊疗方案。针对TMD提出了口腔内咬合器、物理治疗和扳机点注射。然而，TMD并不是造成患者主诉症状的主要原因。经与耳鼻喉科医生、麻醉医生和神经科医生商定，推荐的治疗方案包括用普萘洛尔40 mg/TID对MD和VM进行预防性药物管理、前庭康复治疗（以改善前庭功能障碍）、行为矫正、饮食限制（以避免偏头痛诱发因素），以及改善睡眠质量的行为措施。还建议进行低强度的体育活动。此外，还建议由心理学家进行认知行为治疗，以应对耳鸣和一般心理问题。在三个月的随访中，患者的病情得到了很大程度的改善，没有出现不良反应。该患者现已搬家，无法进行长期的随访。本病例报告中没有包括可识别的信息。本研究中的所有程序都符合机构和（或）国家研究委员会的伦理标准及《赫尔辛基宣言》（2013年修订版）。

讨论

MD是一种罕见的慢性疾病，在老年人、白人、超重或肥胖人群、社会经济地位较低的人群和女性中更为流行（女性与男性的患病比例为2:1）。MD的发病率为0.27%，诊断年龄在40～60岁之间。然而，也有儿童期发病的病例，一小部分（1.5%～3%的病例）在20岁之前被诊断出来[4]。

MD是一种特发性疾病，其潜在的病理生理学机制仍不明确，存在争议。在已经发现的与MD相关的各种病理结果中，内淋巴积水（EH）的相关报告最多。EH的发现为与MD相关的发作性眩晕、耳蜗和前庭功能异常提供了理论依据。根据Schuknecht的理论，EH会导致内淋巴管肿胀和Reissner膜破裂。继而在基底面出现内淋巴的浸润，毛细胞和第八颅神经暴露于潜在的有毒钾水平。此外，在颞骨的耳蜗蜗管介质中发现了明显的炎症[5]。各种激素都与内淋巴平衡有关——抗利尿激素（ADH）或称血管加压素、水孔蛋白系统、离子通道和肾上腺素。导致EH的因素包括过敏、感染、炎症、自身免疫性疾病、甲状腺功能障碍、解剖学畸形和遗传易感性[6]。

鼓膜张肌（TT）痉挛在一定程度上可以再现与各种内耳疾病相关的症状，包括MD。TT受TT神经的支配，TT神经是三叉神经下颌支的纯运动神经。事实上，由于TT在镫骨上的功能，它在淋巴周压力的变化中起着作用。根据Klockhoff的说法，TT综合征的特点是闷胀感、耳鸣和由于中耳声鼓室的阻抗变化而导致的听力障碍或听觉障碍。因此，低频传导性听力损失可以作为TT痉挛的一个迹象。在MD的发病机制假说中，有一个主题是自主神经系统的功能紊乱。异常的瞳孔收缩是自主神经系统功能障碍的一个症状，这在一些研究中也得到了证实[7]。

关于症状的演变，已经观察到，若最初的症状是眩晕，在1个月～13年的时间范围内（平均4.5年）就会发生听力损失[8]。

在这些症状中，耳鸣是最令人感到衰弱的症状之一，它会导致情绪困扰、注意力不集中和睡眠障碍[9]。2015年，美国耳鼻咽喉头颈外科学会听力及平衡委员会（AAO-HNS）、日本平衡研究学会、欧洲耳科和神经耳科学会、韩国平衡学会和Bárány学会合作制定了一套新的MD诊断和分类指南。在我们的病例中，疑似MD的诊断标准包括：至少有两次自发性眩晕发作，持续时间为20分钟～24小时，受影响的耳朵可能表现出波动性的听觉症状，如闷胀感、耳鸣和听力改变，而且这种情况不能归因于其他前庭诊断[10,11]。

目前可用的MD的诊断测试的特异性或敏感性都很有限。截至目前，实验室检查尚不能准确检测MD，但可以排除其他疾病从而进行鉴别诊断。这包括甲状腺检查、葡萄糖和抗核抗体检测、化学检查（代谢物）、尿液分析中的蛋白尿或血尿（卵巢肾脏综合征）、荧光法密螺旋体抗体吸附（FTA-ABS）试验和美国性病研究实验室（VDRL）试验。考虑到梅毒和MD相似的临床表现，应强制患者进行VDRL和FTA-ABS检测。为了评估过敏介导的梅尼埃综合征[12]，应规定患者进行过敏测试。

听力测试是诊断和随访MD的必要条件。然而，由于在疾病的不同阶段内听力测试的结果变化差异极大，目前还没有一种明确的疾病听力测试规范。患者可以进行平衡测试以评估眩晕和稳定性。眼震电图（ENG）可通过再现前庭眼球反射，评估平衡觉、眼球震颤、眩晕和头晕。热量测试可以是电子眼震的一部分，包括将温水、冷水或空气引入受影响的耳朵并观察眼睛的运动。然而，这种测试存在一定的局限性，主要的局限是结果可能会根据疾病的阶段而有所不同[13]。摇头眼球震颤和振动眼球震颤是评估眩晕的测试。除热量测试外的检查可以很好地显示前庭的异常情况。据报道，有53%～71%的MD患者病例出现异常结果[14]。

耳蜗电描记术（ECoG）是评估EH最有价值的检查。ECoG的结果与疾病的阶段、症状的持续时间、患者的病史或测听结果没有关系。因此，它是一种作为诊断和预后工具的信息性测试。前庭诱发肌源性电位（VEMP）测试评估内囊、耳石、下前庭神经和中枢连接是否完整和正常运作。该检查的局限性在于它是依赖于病情发作的。钆的磁共振成像可以提示内淋巴囊（ES）/导管的EH或发育不全，且该检查具有特异性。这种方法可以定量分析和比较患侧和对侧的耳廓。正如Tyrrell等人所指出的，MD患者报告关节炎、慢性疲劳综合征、肠易激综合征、胃食管反流病（GERD）、银屑病、心理健康不佳和偏头痛的可能性是非MD患者的两倍[15]。

一些研究报告了急性焦虑、广泛焦虑症和MD之间的相关性。因此，MD对患者的心理状态有负面影响[16,17]。

有报道称51%的MD患者有偏头痛[18]。此外，在该疾病的最初定义中，Menière提出了偏头痛和MD症状的共同病因。根据他的理论，偏头痛是一种伴随疾病的并发症，而非继发性疾病[19]。最近，Dolowitz和Neff等人建议将头痛加入到MD主诉的标准中[1,20]。

多项研究支持偏头痛和MD的共同病理生理学[21,22]。偏头痛通常以典型的表现为特征（畏光、畏声、因体力活动而加重等），并与MD有共同的特征，如眩晕、头晕和恶心。Bárány协会和国际头痛协会将这种情况归为VM，他们提出诊断标准，并将其列在国际头痛疾病分类（ICHD）第三版中。VM的诊断标准包括至少有5次发作，其中至少有50%的发作表现出以下特征之一：头痛至少有两个特征（单侧的、搏动性的、因体力活动而加重的、中度-重度的），伴有畏光或畏声、视觉先兆，不能归因于其他ICHD-3诊断，前庭疾病[2]。诊断的依据是患者的症状、病史、偏头痛和MD的家族史以及症状的时间关联。然而，由于这两种疾病的临床特征有深刻的波动和重叠，而且前庭测试缺乏特异性/敏感性，因此，鉴别MD和VM往往存在挑战。

VM的特点是偏头痛、中度至重度头痛和眩晕发作，持续时间在5分钟～72小时之间。此外，前庭症状可以发生在头痛之前（类似于先兆）或完全独立发作。根据Pyykkö等人的研究，当MD和VM同时发生时，两种疾病的症状都会加重[23]。受MD和VM影响的患者表现出较高的心理压力，通常与焦虑有关。Furman等人提出了一个共同的病理生理学，称为偏头痛-焦虑相关头晕（MARD）[24]。VM影响了300万～900万美国公民，发病率估计约占人口的1%～3%[25]。

对于MD和VM之间的关联的发病机制，已经提出了几种理论。这些理论包括共同的遗传学、离子通道病、神经递质（5-羟色胺、去甲肾上腺素和谷氨酸）或神经肽（CGRP）对前庭和三叉神经的影响。另一种理论是，EH可以通过激活三叉神经而导致耳蜗系统功能异常而引起头痛[1]。

如前所述，MD可能与VM存在一些相同的合并症。偏头痛的伴随疾病或综合征中包含了TMD。头痛（尤其是偏头痛）和TMD之间的合并症关系已被充分证实。这种相关性在成人、青少年和儿童中也有体现。这种关联是如此令人信服，以至于国际头痛协会在其分类中把TMD列为头痛的次要原因[2]。

共同的病理生理学主要与三个方面相关。TMD和头痛有相同的痛觉系统，刺激是由三叉神经和三叉神经颈椎复合体介导的，信息在这里汇集到大脑。此外，这两种情况通常都是慢性的，并与周围和中枢敏感化有关。

已经证明，一种疾病的存在可能增加另一种疾病的风险，反之亦然，而且当TMD和头痛相关联时，症状的强度和频率会加重[26]。

MD的管理涉及不同的方法。如果有合并症的话，药物治疗由合并症的存在与否决定。通常开出的药物包括具有抗胆碱作用的抗组胺药，以预防对前庭系统的止吐作用；苯二氮卓和γ-氨基丁酸（GABA）激动药，以抑制对中枢神经系统（CNS）的影响；利尿药，以减少内耳内的压力；倍他司汀，一种组胺的结构类似物，在治疗耳鸣方面显示出良好的效果[27,28]。注射糖皮质激素类固醇以改善眩晕和听力损失也是适用的[29]，还有注射庆大霉素以消融毛细胞并改善眩晕。然而，注射庆大霉素可能会导致听力损失，该药在已经出现明显的听力损失时才可以应用。偏头痛的预防性药物，包括托吡酯、钙通道阻滞剂和β受体阻滞剂都是可以应用的药物。

还可以考虑进行行为调整[30]。建议进行饮食调整，如限制钠（每天少于2000 mg）及咖啡因的摄入量，酒精限制在每天一杯以内。在与偏头痛有关的情况下，要避免诱发因素。应考虑压力管理和认知行为治疗。应建议充分的睡眠卫生和定期锻炼。

由物理治疗师进行前庭康复治疗对单侧周围性前庭功能障碍是有效的。对于复杂或无法缓解的病例，应考虑手术。最常见的手术包括ES、前庭神经切除术和迷路切除术[31]。对于持续的和不典型的前庭表现的病例，建议在确定治疗方案时考虑合并MD和VM。事实上，考虑MD与VM的混合诊断（MDVM）对患者的治疗也有帮助。根据MD和VM，建议同时治疗头痛和TMD，以减少疼痛强度/频率，提高生活质量[26]。本病例报告强调了多学科方法在管理慢性疼痛患者中的重要性。最初的挑战之一是，由于费用高且没有保险，患者不愿意接受检查。医疗服务提供者和患者之间的良好沟通有助于建立信任，防止不必要的检查和经济负担。

本病例具有现实意义，因为在一名年轻的男性患者中，MD和VM的复杂临床表现与TMD的症状和体征有关，表现独特。处理如此复杂的病例所需的多学科方法强调了与其他医疗机构合作的重要性。据我们所知，还没有其他具有类似特征的病例发表。如果确诊，理想的治疗方案包括对MD和VM的预防性药物管理（如普萘洛尔），行为调整，如饮食限制、睡眠卫生、低强度运动、认知行为疗法（CBT）以应对耳鸣和焦虑，以及治疗TMD和前庭康复以改善前庭功能紊乱。

Acknowledgments

Funding: None.

Footnote

Reporting Checklist: The authors have completed the CARE reporting checklist. Available at https://joma.amegroups.com/article/view/10.21037/joma-22-15/rc

Conflicts of Interest: All authors have completed the ICMJE uniform disclosure form (available at https://joma.amegroups.com/article/view/10.21037/joma-22-15/coif). MK serves as an unpaid editorial board member of Journal of Oral and Maxillofacial Anesthesia from July 2021 to June 2023. The other authors have no conflicts of interest to declare.

Ethical Statement: The authors are accountable for all aspects of the work in ensuring that questions related to the accuracy or integrity of any part of the work are appropriately investigated and resolved. All procedures performed in this study were in accordance with the ethical standards of the institutional and/or national research committee(s) and with the Helsinki Declaration (as revised in 2013). The patient had relocated and a long term follow up was not available. No identifiable information was included in the present case report.

Open Access Statement: This is an Open Access article distributed in accordance with the Creative Commons Attribution-NonCommercial-NoDerivs 4.0 International License (CC BY-NC-ND 4.0), which permits the non-commercial replication and distribution of the article with the strict proviso that no changes or edits are made and the original work is properly cited (including links to both the formal publication through the relevant DOI and the license). See: https://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/.

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译者介绍
金晨昱
上海交通大学医学院博士研究生在读，现就职于上海交通大学医学院附属第九人民医院。（更新时间：2023-02-23）
审校介绍
夏明
上海交通大学医学院附属第九人民医院麻醉科副主任医师，副教授，硕士研究生导师，人工智能课题组长。Journal of Medical Artificial Intelligence（JMAI）主编，Journal of Oral and Maxillofacial Anesthesia（JOMA）执行主编，中华口腔医学会口腔麻醉专业委员会全国常务委员，中华口腔医学会镇静镇痛专委会全国常务委员，中国康复医学会疼痛康复专委会全国委员。（更新时间：2023-02-23）

（本译文仅供学术交流，实际内容请以英文原文为准。）

doi: 10.21037/joma-22-15
Cite this article as: Brazzoli S, Wadke A, Kalladka M, Noma N, Altuhafy M, Khan J. Menière’s disease and vestibular migraine in a patient with temporomandibular disorder: a case report. J Oral Maxillofac Anesth 2022;1:36.

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